Abstract
Accessory soleus muscle（ASM）は、足首後側部の腫脹としてよく現れ、運動時に痛みを伴うまれな上肢変異体である。 軟部腫瘍に類似することもあるため，ガングリオン，脂肪腫，血管腫，滑膜腫，肉腫などとの鑑別が不可欠である。 しかし、ASMは足首や足の痛みと知覚異常を特徴とする、足根管症候群（TTS）を模倣した疼痛症候群を呈することもある。 本稿では、ASMの2例を紹介する。 最初の症例は、痛みを伴う足首後側部の腫脹を伴う典型的な症状であった。 初診時にMRIで確定診断し，ASMを完全切除した． 2例目は、右足首と足の痛みと知覚異常を呈したが、腫脹は目立たなかった。 当初リウマチ専門医に誤診され、その後筋骨格系放射線科専門医のMRIで見落とされたため、多数の医師から誤診され、当院外来に紹介された。 その後，診断が確定し，足根管減圧術を併用した完全切除術で治療した． 我々の知る限り、ASMが症状を引き起こしながら、後内側の腫脹を伴わない症例は今回が初めての報告である。 これは、ASMの腹部が近位に位置し、踵骨内側に腱が挿入されているためと思われる
1. はじめに
付属ヒラメ筋（ASM）は、1843年にCruveilhierによって初めて記述された稀な解剖学的変異体である。 多くの副筋と同様に、通常は無症状であり、X線画像検査中に偶然発見される。 人口におけるASMの発生率は0.7％から5.5％の範囲である。 両側性に発生する症例は15％であり、男性にほぼ2倍多くみられる。 ASMは、最も一般的には足首の後外側の腫脹として現れ、運動中に痛みを伴うことがあります。 その他の症例では、無痛性の腫脹として現れ、まれに内反足やエクイナス変形を伴うことがある。 軟部腫瘍に類似していることがあるため、ガングリオン、脂肪腫、血管腫、滑膜腫、肉腫との鑑別が不可欠です。 また、ASMは足根管症候群（TTS）に類似した足首や足の痛みと知覚異常を特徴とする疼痛症候群を呈することもある。 本稿では，典型的な症例と非典型的な症例からなる2症例について報告する． 2.症例報告1
右足首の痛みと腫れを訴える25歳女性が外傷の既往はなく当院外来を受診されました。 過去の病歴は特記すべきものはなかった。 8年前に足首後側部の無痛性腫脹を自覚した。 4年前よりランニング中やランニング後に足首の痛みと腫脹が出現するが、安静にしていると治まる。 その後、歩行時や夜間にも痛みが出るようになり、寝ていても目が覚めるようになった。 米国整形外科足関節学会（AOFAS）の足関節・後肢スコアは48点、痛みのVASは安静時3点、動作時8点であった。 身体所見では、足首後側部の腫脹に疼痛を認めた（図1）。 つま先立ちをすると右足首に痛みを感じる。 皮膚に目立った変化はなかった。 足首の可動域は正常であり、足首の不安定性やインピンジメントを認めなかった。 神経血管障害の兆候はなく，Tinel徴候も陰性であった． 外側単純X線写真では，Kager’s fat padの抹消が認められ，骨変形や不整列は認められなかった． MRIでは、踵骨内側に筋肉が挿入されたASMの存在が明らかになった。 症状の進行に伴い、手術が予定された。 手術は脊椎麻酔で仰臥位、止血帯を使用して行われた。 切開は近位のアキレス腱のすぐ内側で行い、足根管近位縁まで伸ばした（図2）。 ASMは同定され、鈍的に剥離され、完全に切除された。 病理組織学的解析の結果、切除された標本は骨格筋であることが確認された。 最初の2週間は松葉杖2本による非加重歩行が推奨された。 その後，足首の可動域訓練と併せ，耐えられる範囲で体重負荷が許可された． 術後10週目から徐々に日常生活への復帰が許可された。 術後6ヶ月の最終フォローアップでは、合併症や症状の再発はなく、著しい改善が見られ、以前の活動レベルに戻っています。 AOFAS足関節・後肢スコアは90点、痛みのVASは安静時0点、動作時2点であった。
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右足首の痛みと足底内側に沿った知覚異常を訴える31歳女性が外来を受診した。 外傷の既往はなかった。 8年前よりRaynaud症候群を発症し，リウマチ専門医のもとで経過観察されていた。 約1年前から足首の症状が出現し、投薬と運動不足により体重が大幅に増加した。 足首の痛みで救急外来を受診した。 その時点では確定診断がつかず、さらなる評価のためにリウマチ専門医に紹介された。 NSAIDsと安静による初期の保存療法後も症状は持続していた。 毛細血管内視鏡検査や免疫系疾患の定期検査で異常がないにもかかわらず、さらに大量の副腎皮質ステロイドの静脈内投与が行われた。 疼痛が持続するため、スルファサラジンを追加投与したが、症状には効果がなかった。 さらに、足首の3相骨スキャンと超音波検査（US）を受けたが、これも異常がなかった。 その時点で複合性局所疼痛症候群と診断され、リドカインパッチが治療に追加された。 一方、理学療法専門医を紹介され、疼痛緩和のための理学療法が予定された。 リウマチ専門医の紹介で右足首のMRI検査を受けたが、筋骨格系放射線科専門医からは異常なしと報告された。 症状が持続するため、さらに疼痛管理クリニックと整形外科医の診察を受けるよう紹介された。 オピオイドとプレガバリンが治療に導入され、高気圧チャンバー療法が紹介された。 高気圧治療後、足首の痛みは残るものの、足裏の感覚の改善を認めた。 その間に当院外来を受診し、整形外科で右足首の単純X線写真を撮影したところ、右踵骨に緻密な領域が認められた（図3）。 依頼された右足首のコンピュータ断層撮影（CT）では、踵骨にinsula compacta（）を認め、他に目立った所見はありませんでした。 この時点で、経験豊富な足と足首の専門医がこの症例を検討しました。 AOFAS足関節・後肢スコアは18、痛みのVASは安静時10、動作時10であった。 身体検査では、痛みのために足首の可動域が制限されていたが、足首の不安定性やインピンジメントの兆候はなかった。 つま先立ちは痛みのため不可能であった。 足首の後側部は触診で痛みがあった。 足根管近位の脛骨神経を打診すると、Tinel徴候が陽性となった。 足首後側部痛が再現され、足底内側部にしびれやピリピリ感も出現した。 レントゲン写真では、Kager’s fat padの消失が確認されました。 整形外科医は、前述のMRIを解析し、ASMと仮診断したが、その後、より経験のある筋骨格系放射線科専門医により確認された。 ASMは踵骨内側に長い腱膜の挿入部を有していた。 TTSの併発が強く疑われたため、患者に筋神経電図検査（EMNG）を行い、診断を確定し、手術が予定された。 手術は脊椎麻酔にて仰臥位で止血帯を使用し行われた。 アキレス腱のすぐ内側を近位で切開し、足根管近位縁まで延長した（図4）。 ASMを確認し、鈍的に剥離し、分離して完全に切除した。 網膜屈筋は全周にわたってリリースし、脛骨神経は線維性組織を切除して移動させた。 さらに、外転筋の表在性筋膜をリリースし、筋を後退させ、中央の線維性隔壁を除去して神経の内側および外側枝のトンネルを完全にリリースした。 病理組織学的解析により，切除された標本は骨格筋であることが確認された． 最初の2週間は松葉杖2本による非加重歩行が推奨された。 その後、足首の可動域訓練と併せ、耐えられる範囲で体重負荷が許可された。 術後10週目から徐々に日常生活への復帰が許可された。 術後6ヶ月の最終フォローアップでは、合併症や症状の再発はなく、著しい改善が見られ、以前の活動レベルに戻っています。 AOFAS足関節・後肢スコアは100、痛みのVASは安静時0、動作時0でした。
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4.考察
足首の補助筋は、慢性足首痛の鑑別診断に含める必要があります。 先天性ではあるが、ASMは通常、症状が発生する生後2、3年目に診断される。 この時期、筋肉量と身体活動が増加し、男性患者でより顕著に見られる。
ASM患者の痛みの原因についてはいくつかの説がある。 ある説によると、運動中のASMの肥大が局所的なコンパートメント症候群の原因であり、休息により緩和される。 また、運動時に後脛骨動脈からの血液がASMに十分に供給されず、その結果、真の跛行が起こり、安静にしていると緩和されるという説もあります。 また、ASMが脛骨神経に近いため、圧迫性神経障害による症状である可能性もある。
ASM は通常筋膜に覆われており、脛骨神経と後脛骨動脈から神経血管の供給を受けている。 また、腓骨、脛骨ヒラメ線、ヒラメ筋の前面から発生することもある。 その挿入は筋肉性または腱性のいずれでもある。 LorentzonとWirellは当初、アキレス腱遠位部、踵骨上部の筋性または腱性の挿入部、踵骨内側の筋性挿入部の4つの挿入部を説明した。 YuとResnickは後に踵骨内側への腱性挿入について述べている。 最初の症例では、踵骨内側の筋肉性の挿入が見られたが、2番目の症例では、同じ部位の腱性の挿入が見られた。 2例目は足首後側面の腫脹を認めなかったが、これはASMの腹部がより近位に位置しているためと思われる。
木下らは、ASMの圧迫によって引き起こされるTTSは珍しいとしながらも、彼らの研究では4.1%の症例に見られたと報告している。 しかし、足根管での圧迫の病因として付属器官を示唆する最近の症例報告の増加は、これが考えられていたほど稀ではない可能性を示唆している。 Nearyらは、ルーチン診断における足首のMRIの導入の増加と、その部位の付属筋のサーベイランスの増加によるものであると考察している。 Dodaらは、ASMを診断する鍵は、非典型的な解剖学的位置にある、十分に被包された骨格筋に典型的なMRI信号を登録することであると述べている
画像診断は通常、Kager脂肪層の抹消が観察されうる平野X線写真から始まる。 Kendiらの報告によると、これは予後不良ではないが、ASMの診断に非常に示唆的である。 また、USやCTは診断に有用であるが、MRIでないと確定診断がつかないこともある。
症状の重さによって治療方法が決まるが、私たちの2例目は、診断ワークアップの一環としてMRI結果を解釈する際に、副筋の存在を高度に疑うことの重要性を明らかにしたものである。 患者が無症状であれば、それ以上の治療は必要ない。 しかし、患者が痛みを訴えている場合、活動性の改善、理学療法、NSAIDsの使用などの保存的管理が選択肢となる。 さらに、ASMへのA型ボツリヌス毒素の注入は、筋肉量と緊張を緩和することを目的とした効果的な治療法であるとされている … しかし、この治療法は短期間で症状を緩和することが証明されたケースもあり、長期的な管理には不十分である可能性がある。 したがって、手術を考慮する必要がある。 灌流動脈の結紮、腱の解放、筋膜切開、部分切除および完全切除が報告されている . これまでのところ、ASMに対して灌流動脈を結紮した症例は1例のみであり、筋の萎縮をきたした。 また、ASM腱の低侵襲手術による切除は、早期の活動復帰が望まれるスポーツ選手に対して行われた1例であった。 しかし、この術式は症状の再発を招く可能性がある。 ReddyとMcCollumは、筋膜切除術と切除術は同等の効果があるとする研究結果を発表している。 さらに、彼らは、ASMが小さく、活動レベルが低い患者には筋膜切開術を提案し、ASMが大きく、活動レベルが高い患者には切除術を提案している 。 一方、Kouvalchoukらは21例のASMを調査し、外科的治療が必要な場合は、筋膜切除術よりも完全切除が望ましいと述べています。 同様に、Rossiらは筋膜切除術よりも切除術を勧めている。なぜなら、筋膜切除術を行っても、ボリュームのある筋肉は神経血管構造を圧迫する可能性があるからである。 そこで，我々は2例ともASMの完全切除を行うことにした。 2例目はTTSを併発したため、適切な治療が必要であった。 木下らは、ASMによるTTSの症例を報告し、ASMの切除と同時に脛骨神経の完全減圧を行った。 Nearyらは、脛骨神経圧迫による難治性症状を呈した症例を発表している。 この症例では、長趾屈筋とASMの両方を同定し、完全に切除した後、脛骨神経を減圧しました。 2580>
結論として、足首後側部痛を呈する患者に対しては、たとえ腫脹を認めない場合でも、ASMを鑑別診断に含めるべきである。 MRIでASMを認識することが肝要であり，慢性疼痛症候群の発症を防ぐことができるかもしれない。 また、症状のある患者にはASMの完全切除を、TTSに典型的な症状を併発する患者には足根管減圧術を併用することを推奨する」
利益相反
著者はこの論文の発表に関して利益相反がないことを宣言する。