はじめに
Ameloblastoma は、その組織学的特徴の多様性から病理学者にとって、また外科医にとってしばしば完全切除に抵抗するチャレンジである稀な歯原性の顎骨腫瘍である1。 この腫瘍は、Broca (1868)によって初めてadamtinomaとして記述され、その後Churchill (1934)によって再定義されました2。
赤色腫性アメロブラストーマは、犬歯の顎にできる侵攻性の腫瘍で、歯に隣接した不規則な疣状の腫瘤が特徴です3。 1993年にGardnerとBakerは,歯肉上皮(末梢性)または歯槽骨(骨内性)から発生するアメロブラストーマの一種として,赤色腫性エプーライドを報告した4。 他臓器への転移はないものの、局所的に侵襲的な挙動を示し、歯周組織に浸潤することが多い。 最も根治的な治療法は、外科的切除です。 しかし、健康上の問題や美容上の理由で手術を断念することもあります。 放射線治療もこの種の腫瘍の治療法として選択されてきたが、経済的、物流的な理由から実行不可能な場合がある。 また、局所化学療法も無細胞性骨髄芽球腫の治療の選択肢の一つである5。 今回われわれは,外科的切除により治療が行われた黄色腫性アメロブラストーマの症例報告を行う。
症例報告
20歳の男性患者は,1年前から右顔面の腫れを主訴にKGDU,ラクナウ口腔&顎顔面外科を受診した(Fig.1)。 患者の一般的な健康状態や病歴は関連性がなかった。 臨床所見では、腫脹は約6×5cmで、前方には口角から下顎骨突出部まで1cm、上方には目尻から下顎骨下縁まで2cmの範囲に及んでいた。 触診では腫れは圧痛はなく、硬く固定されていた。 OPG(Orthopantomogram)とCTスキャンによる放射線検査が行われた(図22 & 3)。 OPGでは下顎右側第1、第2大臼歯の歯根吸収を伴う顆頭と冠状突起を含む下顎角と突出部に多眼性の放射線透析が認められました。 CTスキャンでは、頬側と舌側両方のプレートの著しい拡大&歪みを示した。
外科的治療は全身麻酔で計画されています。 顎下腺を拡大切開し、層状剥離を行い、病変部の骨を露出させた。 再建は2.5mmチタン製再建プレートを用い、海綿状腸骨稜とalloplast Hydroxyappatite Collagen graftをPRP(Platelet Rich Plasma)で結合して行われた。 切除標本は病理組織学的検査に回され,周辺に口蓋垂性のアメロブラスト細胞,中心に扁平上皮細胞を有する固形上皮細胞巣を認め,アメロブラストマacanthomatous typeと診断された. 術後の経過観察では、特に合併症もなく経過しています(図4)。 オブジェクト名は jioh-05-02-054-g004.jpg
考察
顎の腫瘍のうち1%が3~5歳児であり、2歳児の本症とは一致しない。 Schaferらは、副鼻腔型を除く口腔のアメロブラストーマは一般的に若年者(15~25歳未満)に発生し、性別の偏りはないと報告している6。 全体の約80%が下顎に発生し、そのうち70%が突出部に発生すると報告されている1。 本症例でも右下顎骨部の腫脹を報告しており、同じ部位にみられます。 アメロブラストーマはヒトおよび獣医学の文献に分類されており、良性、局所浸潤性、臨床的悪性病変と定義されている。 犬では転移は報告されていないが、ヒトでは悪性のアメロブラストーマおよびアメロブラスト癌は肺、胸膜、眼窩、頭蓋骨および脳への転移が指摘されている。 ヒトのアメロブラストーマでは、病理組織学的に叢生型、単胞型、棘細胞型、顆粒型、毛包型に分類される4。
棘細胞型は良性腫瘍だが、局所進行性で頻繁に歯槽骨に浸潤するか限界切除しても再発してくる。 アメロブラストーマに分類されるが、この腫瘍を基底細胞癌、エプーリス、歯周病由来腫瘍のいずれに分類すべきかは議論がある5。
患者は、ゆっくりと成長する腫瘤、不正咬合、歯の緩み、より稀な知覚障害や痛みを訴えることがあるが、多くの病変は無症状の患者のX線検査で偶然に発見される。 病変は通常ゆっくりと進行しますが、放置すると皮質板が吸収され、隣接組織にまで拡大することがあります7。 本症例では、徐々に進行する腫脹と咀嚼困難が報告されたのみであった。
OPGとCTスキャンでは、下顎角と突出部に顆頭と冠状突起を含む多眼性の放射線透過を認め、第1、第2大臼歯の歯根吸収はX線写真の特徴と一致した7、アメロブラストマの多くは膨張した放射線透過性多巣のシスト病変で特徴あるシャボン玉様を示すと報告された7。 アメロブラストーマの侵攻性については、増殖能の亢進、腫瘍抑制遺伝子やその蛋白産物の発現の変化などが指摘されている8。 また、歯石や口腔内敗血症(慢性的な炎症の原因となりうる)も、アメロブラストーマの病因に関与していることが示唆されている9。 歯原性腫瘍の中でも、歯上皮の明らかな特徴を示さないアメロブラストーマや、浸潤性増殖パターンを持つ扁平上皮成分が主体である場合は、診断が困難なことがある。 特に無角腫性骨髄芽腫では扁平上皮が認められることがあり10 、本症例と同様の病理組織学的報告がなされている。 Adebiyiらによると、濾胞性アメロブラストーマが最も一般的な組織型であり、叢状、脱脂性、赤色腫性などがこれに続く9.
治療は外科的完全切除が選択される。 可能であれば、確実に完全切除できるのであれば、保存的手術が行われることもあります6。 本症例では,外科的切除が行われた。 この新生物は感度が低いことに加え、骨髄芽球腫の骨盤内という位置から、放射線は二次腫瘍の発生を誘発するため、有効な治療法として放射線療法は使用できない。 したがって、すべてのタイプのアメロブラストーマにおいて、臨床的およびX線学的な長期フォローアップが常に推奨される11.
結論
アメロブラストーマはまれな良性歯原性新生物で、悪性になることはまれである。 ほとんどの場合、根治手術が治療法として選択されます。 この主題に関していくつかの論文が発表されているが、この腫瘍の生物学的挙動に関してはほとんど知られていない。 注意深い臨床検査と,病変の一般的側面と断端,内部構造および隣接する解剖学的構造との関係を評価するための徹底した画像検査を組み合わせることで,治療計画の助けとなる。 この情報と病理組織学的な診断の確認により,最適な個々の治療法を選択することができ,この腫瘍と診断された患者さんの治療効果を高めることができます
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