Abstract
Accessoire soleusspier (ASM) is een zeldzame supernumeraire anatomische variant die zich gewoonlijk presenteert als een posteromediale enkelzwelling, die pijnlijk kan worden tijdens fysieke activiteit. Aangezien het kan lijken op een weke delen tumor, is het essentieel om deze aandoening te onderscheiden van ganglion, lipoom, hemangioom, synovioom, en sarcoom. ASM kan zich echter ook presenteren met een pijnlijk syndroom, gekenmerkt door pijn en paresthesie van de enkel en voet, dat lijkt op het tarsale tunnelsyndroom (TTS). In dit artikel worden twee gevallen van ASM gepresenteerd. Het eerste geval had een typische presentatie met pijnlijke posteromediale enkelzwelling. Na de initiële beoordeling werd de diagnose bevestigd door magnetische resonantie beeldvorming (MRI), en ASM werd behandeld door volledige resectie. Het tweede geval presenteerde zich met pijn en paresthesie in de rechterenkel en -voet, maar er was geen zwelling waarneembaar. Het werd aanvankelijk verkeerd gediagnosticeerd door een reumatoloog en daarna over het hoofd gezien op een MRI door een specialist in musculoskeletale radiologie en bijgevolg door talrijke artsen verkeerd behandeld alvorens naar onze polikliniek te worden doorverwezen. Na verdere beoordeling werd de diagnose bevestigd, en ASM werd behandeld door volledige resectie gecombineerd met tarsale tunnel decompressie. Voor zover wij weten, is dit het eerste geval waarin ASM symptomen veroorzaakte maar zich presenteerde zonder posteromediale zwelling. Dit zou te wijten kunnen zijn aan een proximaal gepositioneerde buik van de ASM, gevolgd door een tendineuze insertie aan de mediale zijde van de calcaneus.
1. Inleiding
De musculus soleus accessoire (ASM) is een zeldzame supernumeraire anatomische variant die voor het eerst werd beschreven door Cruveilhier in 1843. Zoals de meeste van de accessoire spieren, zijn ze meestal asymptomatisch en incidenteel ontdekt tijdens radiografische beeldvorming studies . De incidentie van ASM in de bevolking varieert van 0,7% tot 5,5%. Het komt bilateraal voor in 15% van de gevallen en is bijna twee keer zo vaak bij mannen. ASM presenteert zich meestal als een posteromediale enkelzwelling, die pijnlijk kan worden tijdens fysieke activiteit. In andere gevallen kan het zich presenteren als een pijnloze zwelling en zelden geassocieerd met klompvoet of equinus deformiteit. Omdat het kan lijken op een weke delen tumor, is het essentieel om deze aandoening te onderscheiden van ganglion, lipoom, hemangioom, synovioom, en sarcoom . ASM kan ook gepaard gaan met een pijnlijk syndroom, gekarakteriseerd door pijn en paresthesie van de enkel en voet, wat lijkt op het tarsale tunnel syndroom (TTS). Hier rapporteren wij over twee symptomatische gevallen van ASM, één met een typische presentatie en behandelingsprotocol en één met een atypische presentatie, die leidde tot een vertraagde diagnose en behandeling. De patiënten stemden in met de publicatie van de gegevens en begeleidende beelden betreffende deze gevallen.
2. Casus Rapport Eén
Een 25-jarige vrouw met pijn en zwelling van de rechterenkel en geen voorgeschiedenis van trauma meldde zich bij onze polikliniek. Haar medische voorgeschiedenis was onopvallend. Acht jaar geleden bemerkte zij een pijnloze posteromediale enkelzwelling. Vier jaar geleden, bemerkte ze af en toe pijn en toegenomen zwelling van de enkel tijdens en na het hardlopen, die oploste met rust. Na verloop van tijd begon de pijn zich voor te doen tijdens het lopen en af en toe ’s nachts, waardoor ze wakker werd uit haar slaap. De American Orthopaedic Foot & Ankle Society (AOFAS) Ankle-Hindfoot score was 48, terwijl de visuele analoge schaal (VAS) voor pijn 3 was in rust en 8 bij beweging. Lichamelijk onderzoek toonde een pijnlijke posteromediale enkelzwelling (Figuur 1). Opstaan op de tenen veroorzaakte pijn in de rechterenkel. Er waren geen merkbare huidveranderingen. Het normale bewegingsbereik van de enkel werd waargenomen, met geen tekenen van enkelinstabiliteit of impingement. Er waren geen tekenen van neurovasculaire stoornissen, met negatief Tinel’s teken. Op de gewone laterale röntgenfoto’s werd de vernietiging van het vetkussen van Kager waargenomen, zonder benige vervormingen of malalignment. Op MRI werd de aanwezigheid van ASM aangetoond, die een musculaire insertie had aan de mediale zijde van de calcaneus. Omdat de symptomen verergerden, werd een operatie gepland. De ingreep werd uitgevoerd onder spinale anesthesie in rugligging met gebruik van een tourniquet. De incisie werd gemaakt net mediaal van de achillespees proximaal en liep door tot de proximale grens van de tarsale tunnel (figuur 2). ASM werd geïdentificeerd, stomp ontleed, en volledig gereseceerd. Histopathologische analyse bevestigde dat het weggesneden specimen een skeletspier was. Niet-gewichtdragend lopen met twee krukken werd aanbevolen voor de eerste twee weken. Daarna werd het dragen van gewicht, zoals getolereerd, toegestaan in combinatie met de aanbevolen range-of-motion oefeningen van de enkel. Geleidelijke terugkeer naar dagelijkse activiteiten was tien weken na de operatie toegestaan. Bij de laatste follow-up zes maanden na de operatie vertoonde de patiënte een aanzienlijke verbetering zonder complicaties of terugkeer van de symptomen en is zij teruggekeerd naar haar vroegere activiteitenniveau. De AOFAS enkel-achtervoet score was 90, terwijl de VAS voor pijn 0 was in rust en 2 bij beweging.
(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
(f)
(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
(f)
(a)
(b)
(c)
(d)
(a)
(b)
(c)
(d)
3. Casus Twee
Een 31-jarige vrouw meldde zich in onze polikliniek met pijn in haar rechterenkel en paresthesie langs het mediale plantaire aspect van de voet. Er werd geen voorgeschiedenis van trauma gemeld. De laatste 8 jaar werd zij regelmatig gecontroleerd door een reumatoloog vanwege het syndroom van Raynaud. Sinds de enkelsymptomen ongeveer een jaar geleden begonnen, was ze aanzienlijk in gewicht toegenomen als gevolg van medicatie en inactiviteit. Ze werd aanvankelijk onderzocht op een spoeddienst in verband met haar pijn in de enkel. Er werd toen geen definitieve diagnose gesteld, en ze werd doorverwezen naar een reumatoloog voor verdere beoordeling. Haar symptomen hielden aan na de initiële conservatieve therapie met NSAID’s en rust. Zij werd verder behandeld met hoge doses intraveneuze corticosteroïden ondanks een onopvallende capillaroscopie en regelmatig laboratoriumonderzoek voor immuunziekten. Omdat de pijn bleef aanhouden, werd sulfasalazine toegevoegd aan de therapie zonder effect op de symptomen. Ze werd verder doorverwezen voor een driefasige botscan en echografie (US) van de enkel, die eveneens onopvallend waren. Op dat moment werd bij haar de diagnose complex regionaal pijnsyndroom gesteld, en werden lidocaïnepleisters in de therapie gebracht. In de tussentijd werd zij doorverwezen naar een fysiotherapeut, en werd fysiotherapie voor pijnverlichting gepland. De reumatoloog verwees haar voor een MRI van de rechterenkel, die door een specialist in musculoskeletale radiologie als onopvallend werd gerapporteerd. Omdat de symptomen aanhielden, werd zij verder doorverwezen naar een pijnbestrijdingskliniek en voor een onderzoek door een orthopedisch chirurg. Opioïden en pregabaline werden in therapie gebracht, en de patiënte werd doorverwezen voor hyperbare kamertherapie. Na de hyperbare kamer therapie, merkte ze een verbetering van het gevoel in haar voet, terwijl de pijn in de enkel aanhield. In de tussentijd presenteerde ze zich aan onze polikliniek, waar een orthopedisch chirurg een gewone röntgenfoto van de rechterenkel maakte, en een dichte zone werd waargenomen in de rechter calcaneus (figuur 3). Gevraagde computergestuurde tomografie (CT) scan van de rechterenkel toonde insula compacta () in de calcaneus, met geen andere opmerkelijke bevindingen. Op dat moment beoordeelde een ervaren voet- en enkelspecialist de zaak. De AOFAS enkel-achtervoet score was 18, terwijl de VAS voor pijn 10 was in rust en 10 bij beweging. Bij lichamelijk onderzoek werd een beperkt bewegingsbereik van de enkel vastgesteld als gevolg van de pijn, maar zonder tekenen van instabiliteit van de enkel of impingement. Opstaan op de tenen was niet mogelijk door de pijn. Het posteromediale deel van de enkel was pijnlijk bij palpatie. Een positief Tinel’s teken werd opgewekt bij percussie van de tibiale zenuw proximaal van de tarsale tunnel. Dit deed haar posteromediale enkelpijn herleven en veroorzaakte ook gevoelloosheid en tintelingen langs het mediale plantaire aspect van de voet. Op een gewone röntgenfoto werd de uitwrijving van het Kager’s vetkussen waargenomen. De orthopedisch chirurg analyseerde de eerder genoemde MRI en stelde de voorlopige diagnose van ASM, die later werd bevestigd door een meer ervaren specialist in musculoskeletale radiologie. ASM had een lange pezige aanhechting aan de mediale zijde van de calcaneus. Omdat er een hoge verdenking was op gelijktijdige TTS, werd de patiënt doorverwezen voor elektromyoneurografie (EMNG), die de diagnose bevestigde, en werd een operatie gepland. De procedure werd uitgevoerd onder spinale anesthesie in rugligging met gebruik van een tourniquet. De incisie werd gemaakt net mediaal van de achillespees proximaal en uitgebreid tot aan de proximale grens van de tarsale tunnel (figuur 4). Het ASM werd geïdentificeerd, stomp ontleed, en volledig gescheiden en gereseceerd. Het flexor retinaculum werd in zijn geheel vrijgemaakt, en de nervus tibialis werd gemobiliseerd met resectie van fibreus weefsel. Verder werd de oppervlakkige fascie van de abductor hallucis losgemaakt, de spier werd teruggetrokken, en een volledige vrijgave van de tunnels voor de mediale en laterale takken van de zenuw werd gemaakt met verwijdering van het centrale fibreuze septum. Histopathologische analyse bevestigde dat het weggesneden specimen een skeletspier was. Niet-gewichtdragend lopen met twee krukken werd aanbevolen voor de eerste twee weken. Daarna werd het dragen van het gewicht, zoals getolereerd, toegestaan in combinatie met aanbevolen range-of-motion oefeningen van de enkel. Geleidelijke terugkeer naar dagelijkse activiteiten was tien weken na de operatie toegestaan. Bij de laatste follow-up zes maanden na de operatie vertoonde de patiënte een aanzienlijke verbetering zonder complicaties of terugkeer van de symptomen en is zij teruggekeerd naar haar vroegere activiteitenniveau. De AOFAS enkel-achtervoet score was 100, terwijl de VAS voor pijn 0 was in rust en 0 bij beweging.
(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
(f)
(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
(f)
(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
4. Discussie
Accessoire spieren van de enkel moeten worden opgenomen in de differentiële diagnose van chronische enkelpijn. Hoewel congenitaal, wordt ASM meestal gediagnosticeerd in het tweede of derde decennium van het leven wanneer de symptomen optreden. In deze periode nemen de spiermassa en de lichamelijke activiteit toe, wat meer uitgesproken is bij mannelijke patiënten.
Er zijn verschillende theorieën over de oorzaak van pijn bij patiënten met ASM. Volgens sommigen is de vergroting van het ASM tijdens inspanning de oorzaak van een gelokaliseerd compartimentsyndroom dat verlicht wordt door rust. Anderen wijzen op de theorie dat de ASM tijdens de inspanning onvoldoende wordt doorbloed door de arteria tibialis posterior, waardoor een echte claudicatio ontstaat die verlicht wordt bij rust. Bovendien zouden de symptomen het gevolg kunnen zijn van een compressie neuropathie door de nabijheid van de ASM aan de tibialis zenuw. Terwijl de oorzaak van de symptomen in ons eerste geval gevonden zou kunnen worden in de eerste twee theorieën, zouden in ons tweede geval de symptomen ook verklaard kunnen worden door de derde theorie.
ASM wordt gewoonlijk bedekt door zijn fascie en krijgt neurovasculaire toevoer van de nervus tibialis en de arteria tibialis posterior. Het kan uitgaan van de fibula, de tonglijn van de tibia, of het voorste oppervlak van de soleusspier. De aanhechting kan zowel musculair als tendineus zijn. Lorentzon en Wirell beschreven aanvankelijk vier aanhechtingen: aan het distale deel van de achillespees, musculaire of tendinale aanhechting aan de bovenzijde van de calcaneus, en musculaire aanhechting aan de mediale zijde van de calcaneus. Yu en Resnick beschreven later een pezige aanhechting aan de mediale zijde van de calcaneus. In het eerste geval was een musculaire insertie aan de mediale zijde van de calcaneus aanwezig, terwijl in het tweede geval een tendineuze insertie op dezelfde plaats werd gezien. De tweede patiënt had geen posteromediale enkelzwelling, wat te wijten zou kunnen zijn aan een meer proximaal geplaatste buik van de ASM. Voor zover wij weten, is dit het eerste geval waarin de ASM symptomen veroorzaakte maar zich presenteerde zonder posteromediale zwelling.
Kinoshita et al. constateerden dat TTS veroorzaakt door compressie van de ASM, hoewel als ongebruikelijk beschouwd, aanwezig was in 4,1% van de gevallen in hun studie. Een toenemend aantal recente casusrapporten waarin accessoire anatomie wordt geïmpliceerd als de etiologie voor compressie in de tarsale tunnel suggereert echter dat dit misschien niet zo zeldzaam is als werd gedacht. Neary e.a. menen dat dit te wijten is aan de toegenomen toepassing van een MRI van de enkel bij routinediagnostiek en verhoogde surveillance voor accessoire spieren in die regio. Doda et al. stellen dat de sleutel tot het diagnosticeren van ASM ligt in het registreren van een MRI-signaal dat typisch is voor een goed ingekapselde skeletspier gelegen op een atypische anatomische plaats.
Diagnostische beeldvorming begint gewoonlijk met gewone röntgenfoto’s, waar obliteratie van het vetkussen van Kager kan worden waargenomen. Zoals Kendi et al. melden, is dit niet pathognomonisch, maar kan het zeer suggestief zijn voor de diagnose van ASM. Bovendien kunnen US en CT nuttig zijn bij de beoordeling, maar de definitieve diagnose kan alleen worden gesteld door een MRI. Ons tweede geval maakt duidelijk hoe belangrijk het is een hoge mate van verdenking te hebben voor de aanwezigheid van accessoire spieren bij de interpretatie van MRI-resultaten als onderdeel van de diagnostische work-up.
De ernst van de symptomen is bepalend voor de wijze van behandeling. Als de patiënt asymptomatisch is, is geen verdere therapie nodig. Klaagt de patiënt echter over pijn, dan is conservatieve behandeling, zoals aanpassing van de activiteiten, fysiotherapie en gebruik van NSAID’s, een optie. Verder is de toepassing van botulinum toxine type A in ASM beschreven als een effectieve behandelingsoptie met als doel de spiermassa en -tonus te verminderen . In sommige gevallen bleek deze therapie de symptomen echter slechts gedurende een kortere periode te verlichten, waardoor ze mogelijk onvoldoende is voor een langetermijnbehandeling. Daarom moet chirurgie worden overwogen. Ligatie van de irrigerende slagader, peesloslating, fasciotomie, en gedeeltelijke en volledige resectie werden beschreven . Tot nu toe werd slechts één geval van ligatie van de irrigerende slagader voor ASM gemeld, met atrofie van de spier tot gevolg. Ook werd één geval van een minimaal invasieve chirurgische resectie van de ASM pees uitgevoerd bij een atleet, waar een snelle terugkeer naar activiteit gewenst was. Deze techniek kan echter leiden tot het terugkeren van de symptomen. Reddy en McCollum stellen dat studies hebben aangetoond dat fasciotomie en resectie even effectief zijn. Verder stellen zij fasciotomie voor bij patiënten met een kleine ASM en met een laag activiteitenniveau, terwijl zij voor patiënten met een grote ASM en een hoog activiteitenniveau resectie voorstellen. Anderzijds hebben Kouvalchouk et al. 21 gevallen van AVS bestudeerd en stellen zij voor dat, indien chirurgische behandeling noodzakelijk is, volledige resectie de voorkeur verdient boven fasciotomie. Rossi et al. verkiezen resectie boven fasciotomie omdat zelfs na fasciotomie een volumineuze spier druk kan uitoefenen op de neurovasculaire structuren. Daarom besloten wij om een volledige resectie van ASM uit te voeren in onze beide gevallen. Aangezien onze tweede casus zich ook met TTS presenteerde, was een passende behandeling nodig. Kinoshita et al. rapporteerden over een geval met TTS veroorzaakt door ASM, waarbij zij een complete decompressie van de nervus tibialis uitvoerden in combinatie met resectie van ASM. Neary et al. presenteerden een geval waarin de patiënt refractaire symptomen had veroorzaakt door tibiale zenuwcompressie. Bij die patiënt werden zowel flexor digitorum accessoires longus als ASM geïdentificeerd en volledig gereseceerd, gevolgd door een decompressie van de nervus tibialis. Vanwege de ernstige symptomen veroorzaakt door TTS, besloten we om de gebruikelijke methode die we gebruiken voor tarsale tunnel decompressie voor de tweede patiënt.
In conclusie, ASM moet worden opgenomen in de differentiële diagnose wanneer een patiënt zich presenteert met posteromediale enkelpijn, zelfs als er in eerste instantie geen zwelling wordt waargenomen. Het is van vitaal belang om ASM te herkennen op een MRI, hetgeen de ontwikkeling van een chronisch pijnsyndroom kan voorkomen. Ook bevelen wij volledige resectie van ASM aan bij alle symptomatische patiënten, gecombineerd met decompressie van de tarsale tunnel bij patiënten die bijkomende symptomatologie vertonen die typisch is voor TTS.
Conflicts of Interest
De auteurs verklaren dat er geen belangenconflict is met betrekking tot de publicatie van dit artikel.