Abstract
Accessory Soleus Muscle (ASM) är en sällsynt övertalig anatomisk variant som vanligen uppträder som en svullnad i den bakre delen av fotleden, som kan bli smärtsam vid fysisk aktivitet. Eftersom den kan efterlikna en mjukdelstumör är det viktigt att skilja detta tillstånd från ganglion, lipom, hemangiom, synoviom och sarkom. ASM kan emellertid också uppvisa ett smärtsamt syndrom som kännetecknas av smärta och parestesi i fotled och fot, vilket efterliknar tarsaltunnelsyndromet (TTS). Två fall av ASM presenteras i denna artikel. Det första fallet hade en typisk presentation med smärtsam posteromedial fotledssvullnad. Efter den inledande bedömningen bekräftades diagnosen med hjälp av magnetisk resonanstomografi (MRT), och ASM behandlades genom fullständig resektion. Det andra fallet presenterades med smärta och parestesi i höger fotled och fot, men ingen svullnad var märkbar. Det feldiagnostiserades först av en reumatolog och förbisågs därefter på en MRT av en specialist i muskuloskeletal radiologi och misshandlades därför av ett flertal läkare innan det hänvisades till vår öppenvårdsklinik. Efter ytterligare bedömning har diagnosen bekräftats, och ASM behandlades genom fullständig resektion i kombination med dekompression av tarsaltunneln. Såvitt vi vet är detta det första rapporterade fallet där ASM orsakade symtom men presenterades utan posteromedial svullnad. Detta kan bero på att ASM:s buk är proximalt placerad, följt av ett senfäste på den mediala sidan av calcaneus.
1. Introduktion
Accessory soleus muscle (ASM) är en sällsynt övertalig anatomisk variant som först beskrevs av Cruveilhier 1843. Som de flesta accessoriska muskler är de vanligen asymtomatiska och upptäcks oavsiktligt under röntgenbildundersökningar . Förekomsten av ASM i befolkningen varierar mellan 0,7 % och 5,5 %. Den förekommer bilateralt i 15 % av fallen och är nästan dubbelt så vanlig hos män . ASM uppträder oftast som en svullnad i den bakre och främre delen av fotleden, som kan bli smärtsam vid fysisk aktivitet . I andra fall kan den uppträda som en smärtfri svullnad och är sällan förknippad med klumpfot eller equinusdeformitet . Eftersom det kan efterlikna en mjukdelstumör är det viktigt att skilja detta tillstånd från ganglion, lipom, hemangiom, synoviom och sarkom . ASM kan också uppvisa ett smärtsamt syndrom som kännetecknas av smärta och parestesi i fotled och fot, vilket efterliknar tarsaltunnelsyndromet (TTS) . Här rapporterar vi om två symtomatiska fall av ASM, ett med en typisk presentation och behandlingsprotokoll och ett med en atypisk presentation, vilket ledde till försenad diagnos och behandling. Patienterna gick med på att publicera data och tillhörande bilder avseende dessa fall.
2. Fallrapport Ett
En 25-årig kvinna med smärta och svullnad i höger fotled och utan anamnes på trauma anmälde sig till vår öppenvårdsmottagning. Den tidigare medicinska anamnesen var obeaktad. För åtta år sedan märkte hon en smärtfri postermedial fotledssvullnad. För fyra år sedan märkte hon tillfällig smärta och ökad svullnad i fotleden under och efter löpning, som försvann med vila. Med tiden började smärtan uppträda under gång och ibland under natten, vilket väckte henne ur sömnen. American Orthopaedic Foot & Ankle Society (AOFAS) Ankle-Hindfoot score var 48, medan den visuella analoga skalan (VAS) för smärta var 3 i vila och 8 vid rörelse. Fysisk undersökning visade smärtsam posteromedial fotledssvullnad (figur 1). Att stå upp på tårna framkallade smärta i höger fotled. Det fanns inga märkbara hudförändringar. Det normala rörelseomfånget i fotleden observerades, utan tecken på instabilitet eller impingement i fotleden. Det fanns inga tecken på neurovaskulär försämring, med negativt Tinels tecken. På enkla laterala röntgenbilder observerades en utplåning av Kager’s fettkudde, utan att det fanns några beniga deformationer eller felställningar. På MRT kunde man konstatera förekomsten av ASM, som hade en muskulär insättning på den mediala sidan av calcaneus. Eftersom symtomen fortskred, planerades en operation. Ingreppet utfördes under ryggmärgsbedövning i ryggläge med användning av en tourniquet. Snittet gjordes precis medial till akillessenen proximalt och sträckte sig ner till den proximala gränsen av tarsaltunneln (figur 2). ASM identifierades, dissekerades trubbigt och resekterades fullständigt. Histopatologisk analys bekräftade att det resecerade provet var en skelettmuskel. Icke viktbärande gång med två kryckor rekommenderades under de första två veckorna. Därefter tilläts viktbäring, enligt tolerans, i samband med rekommenderad rörelseövning av fotleden. Gradvis återgång till dagliga aktiviteter tilläts tio veckor efter operationen. Vid den slutliga uppföljningen sex månader efter operationen uppvisade patienten en betydande förbättring utan komplikationer eller återkommande symtom och har återgått till sin tidigare aktivitetsnivå. AOFAS-poängen för ankel och bakfot var 90, medan VAS för smärta var 0 i vila och 2 i rörelse.
(a)
(b)
(c)
(c)
(d)
(e)
(f)
(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
(f)
(a)
(b)
(c)
(d)
(a)
(b)
(c)
(d)
3. Fallrapport två
En 31-årig kvinna med smärta i höger fotled och parestesier längs fotens mediala plantaraspekt anmälde sig till vår öppenvårdsmottagning. Ingen historia av trauma rapporterades. De senaste 8 åren har hon regelbundet kontrollerats av en reumatolog på grund av Raynauds syndrom. Sedan fotledssymptomen började för ungefär ett år sedan har hon gått upp betydligt i vikt på grund av mediciner och inaktivitet. Hon undersöktes först på en akutmottagning med anledning av sina smärtor i fotleden. Ingen definitiv diagnos fastställdes då, och hon hänvisades till en reumatolog för ytterligare bedömning. Hennes symtom kvarstod efter den inledande konservativa behandlingen med NSAID och vila. Hon behandlades vidare med höga doser av intravenösa kortikosteroider trots ovarsam kapillaroskopi och regelbundna laboratorieundersökningar för immunsjukdomar. Eftersom smärtan kvarstod lades sulfasalazin till behandlingen utan effekt på symtomen. Hon remitterades vidare för en trefasig skelettundersökning och ultraljud (US) av fotleden, som också var okej. I det ögonblicket fick hon diagnosen komplext regionalt smärtsyndrom, och lidokainplåster lades till i behandlingen. Under tiden hänvisades hon till en specialist i sjukgymnastik, och sjukgymnastik för smärtlindring planerades in. Reumatologen hänvisade henne till en MRT av höger fotled, som rapporterades som okej av en specialist i muskuloskeletal radiologi. Eftersom symtomen kvarstod hänvisades hon vidare till en smärtbehandlingsklinik och till en undersökning hos en ortopedisk kirurg. Opioider och pregabalin infördes i behandlingen, och patienten hänvisades till behandling i hyperbarisk kammare. Efter behandling i hyperbarisk kammare märkte hon en förbättring av känslan i foten medan smärtan i fotleden kvarstod. Under tiden presenterade hon sig för vår öppenvårdsklinik, där en ortopedisk kirurg utfärdade en vanlig röntgenbild av höger fotled, och ett tätt område noterades i höger calcaneus (figur 3). Begärd datortomografi (CT) av höger fotled visade insula compacta () i calcaneus, utan andra anmärkningsvärda fynd. Då granskade en erfaren fot- och fotledsspecialist fallet. AOFAS-poängen för ankel och bakfot var 18, medan VAS för smärta var 10 i vila och 10 i rörelse. Fysisk undersökning visade ett begränsat rörelseomfång i fotleden på grund av smärta men utan tecken på instabilitet eller impingement i fotleden. Det var inte möjligt att stå upp på tårna på grund av smärta. Den posteromediala delen av fotleden var smärtsam vid palpation. Ett positivt Tinel-tecken framkallades vid percussion av tibialnerven proximalt i tarsaltunneln. Detta återskapade hennes smärta i den bakre delen av fotleden och gav även upphov till domningar och stickningar längs fotens mediala plantaravsnitt. På en vanlig röntgenbild observerades en utplåning av Kagers fettkudde. Ortopedkirurgen analyserade den tidigare nämnda MRT:n och ställde en provisorisk diagnos av ASM, som senare bekräftades av en mer erfaren specialist i muskuloskeletal radiologi. ASM hade ett långt senfäste på den mediala sidan av calcaneus. Eftersom det fanns stor misstanke om samtidig TTS remitterades patienten för elektromyoneurografi (EMNG), som bekräftade diagnosen, och operation planerades. Ingreppet utfördes under ryggmärgsbedövning i ryggläge med användning av en tourniquet. Incisionen gjordes precis medial till akillessenen proximalt och sträckte sig ner till den proximala gränsen av tarsaltunneln (figur 4). ASM identifierades, dissekerades trubbigt, separerades och resecerades fullständigt. Flexor retinaculum frigjordes i hela sitt förlopp och tibialnerven mobiliserades med resektion av fibrös vävnad. Vidare frigjordes den ytliga fascian på abductor hallucis, muskeln drogs tillbaka och en fullständig frigörelse av tunnlarna för nervens mediala och laterala grenar gjordes med avlägsnande av det centrala fibrösa septumet. Histopatologisk analys bekräftade att det resecerade exemplaret var en skelettmuskel. Icke-viktsbärande gång med två kryckor rekommenderades under de första två veckorna. Därefter tilläts viktbäring, enligt tolerans, i samband med rekommenderad rörelseövning av fotleden. Gradvis återgång till dagliga aktiviteter tilläts tio veckor efter operationen. Vid den slutliga uppföljningen sex månader efter operationen uppvisade patienten en betydande förbättring utan komplikationer eller återkommande symtom och har återgått till sin tidigare aktivitetsnivå. AOFAS-poängen för ankel och bakfot var 100, medan VAS för smärta var 0 i vila och 0 vid rörelse.
(a)
(b)
(c)
(c)
(d)
(e)
(f)
(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
(f)
(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
4. Diskussion
Accessoriska muskler i fotleden bör ingå i differentialdiagnosen vid kronisk fotledssmärta. Även om ASM är medfödd diagnostiseras den vanligen i det andra eller tredje levnadsdecenniet när symtom uppstår. Under denna period ökar muskelmassan och den fysiska aktiviteten, mer framträdande hos manliga patienter .
Det finns flera teorier om vad som orsakar smärta hos patienter med ASM. Enligt vissa är utvidgningen av ASM under träning orsaken till ett lokaliserat kompartmentsyndrom som lindras med vila. Andra pekar på teorin att ASM under träning kan vara otillräckligt försedd med blod från arteria tibialis posterior, vilket ger upphov till verklig claudicatio som lindras med vila. Dessutom kan symtomen vara ett resultat av kompressionsneuropati på grund av ASM:s närhet till skenbensnerven. Medan orsaken till symtomen i vårt första fall skulle kunna hittas i de två förstnämnda teorierna, skulle symtomen i vårt andra fall också kunna förklaras av den tredje teorin.
ASM är vanligtvis täckt av sin fascia och får neurovaskulär försörjning från tibialnerven och den bakre tibialartären . Den kan ha sitt ursprung från fibula, tibias soleallinje eller den främre ytan av soleusmuskeln. Den kan ha ett muskulärt eller senliknande fäste. Lorentzon och Wirell beskrev ursprungligen fyra insticksställen: på den distala delen av akillessenan, muskulärt eller seninöst instick på den övre sidan av calcaneus och muskulärt instick på den mediala sidan av calcaneus. Yu och Resnick beskrev senare ett senfäste på den mediala sidan av calcaneus. I det första fallet fanns det en muskulär insättning på calcaneus mediala sida, medan det i det andra fallet fanns en seninsättning i samma område. Den andra patienten uppvisade inte någon posteromedial fotledssvullnad, vilket kan bero på att ASM:s buk var mer proximalt placerad. Såvitt vi vet är detta det första rapporterade fallet där ASM orsakade symtom men presenterades utan posteromedial svullnad.
Kinoshita et al. observerade att TTS utlöst av kompression av ASM, även om det ansågs ovanligt, förekom i 4,1 % av fallen i deras studie. Ett växande antal fallrapporter på senare tid som involverar accessorisk anatomi som etiologi för kompression i tarsaltunneln tyder dock på att detta kanske inte är så sällsynt som man trodde. Neary et al. anser att detta beror på ett ökat införande av MRT av fotleden i rutindiagnostik och ökad övervakning av accessoriska muskler i den regionen. Doda et al. anger att nyckeln till att diagnostisera ASM är att registrera en MRT-signal som är typisk för en väl inkapslad skelettmuskel belägen på en atypisk anatomisk plats.
Diagnostisk avbildning inleds vanligen med vanliga röntgenbilder, där utplåning av Kagers fettkudde kan observeras. Som Kendi et al. rapporterar är detta inte patognomoniskt, men kan vara mycket suggestivt för diagnosen ASM. Dessutom kan US och CT vara användbara vid bedömningen, men den definitiva diagnosen kan endast ställas med hjälp av MRT. Vårt andra fall tydliggör vikten av att ha en hög grad av misstanke om förekomst av accessorisk muskel när man tolkar MRT-resultat som en del av det diagnostiska arbetet.
Symtomens svårighetsgrad avgör behandlingsmetoden. Om patienten är symtomfri behövs ingen ytterligare behandling. Om patienten däremot klagar över smärta är konservativ behandling som aktivitetsförändring, sjukgymnastik och användning av NSAID ett alternativ . Dessutom har applicering av botulinumtoxin typ A i ASM beskrivits som ett effektivt behandlingsalternativ med målet att minska muskelmassa och tonus . I vissa fall har denna behandling dock visat sig lindra symtomen under en kortare period och är möjligen otillräcklig vid långtidsbehandling . Därför bör kirurgi övervägas. Man har beskrivit ligatur av den irriterande artären, senfrikoppling, fasciotomi samt partiell och fullständig resektion . Hittills har endast ett fall av ligering av den irriterande artären för ASM rapporterats, vilket resulterade i muskelatrofi . Ett fall av minimalt invasiv kirurgisk resektion av ASM-senan har också utförts på en idrottsman, där man önskade en snabb återgång till aktiviteten . Denna teknik kan dock leda till återkommande symtom. Reddy och McCollum konstaterar att studier har visat att fasciotomi och resektion är lika effektiva. Vidare föreslår de fasciotomi för patienter med liten ASM och låg aktivitetsnivå, medan de föreslår resektion för patienter med stor ASM och hög aktivitetsnivå . Å andra sidan studerade Kouvalchouk et al. 21 fall av ASM och föreslår att om kirurgisk behandling behövs är fullständig resektion att föredra framför fasciotomi. På samma sätt föredrar Rossi et al. resektion framför fasciotomi, eftersom en voluminös muskel även efter fasciotomi kan ge kompression på neurovaskulära strukturer. Därför beslutade vi att utföra en fullständig resektion av ASM i båda våra fall. Eftersom vårt andra fall också uppvisade TTS krävdes lämplig behandling. Kinoshita et al. rapporterade om ett fall med TTS orsakat av ASM, där de gjorde en fullständig dekompression av tibialnerven i kombination med resektion av ASM. Neary et al. presenterade ett fall där patienten hade refraktära symtom orsakade av kompression av tibialnerven. Hos den patienten identifierades både flexor digitorum accessories longus och ASM och de resekterades helt och hållet, följt av en dekompression av tibialnerven . På grund av allvarliga symtom orsakade av TTS beslutade vi att inkludera den vanliga metoden som vi använder för tarsaltunneldekompression för den andra patienten.
Slutsatsen är att ASM bör inkluderas i differentialdiagnosen när en patient presenterar sig med smärta i den posteromediala fotleden, även om ingen svullnad observeras initialt. Det är viktigt att känna igen ASM på en MRT, vilket kan förhindra utvecklingen av ett kroniskt smärtsyndrom. Dessutom rekommenderar vi fullständig resektion av ASM hos alla symtomatiska patienter, kombinerat med tarsaltunneldekompression hos patienter som uppvisar samtidig symtomatologi som är typisk för TTS.
Intressekonflikter
Författarna förklarar att det inte finns några intressekonflikter i samband med publiceringen av denna artikel.